AbstractBackground and ObjectivesAdductor spasmodic dysphonia (ADSD) is a disease in which symptoms such as voice break, strained voice, and voice tremor occur during vocalization due to abnormal spasms of the adductor muscles of the vocal cords. In this study, we aimed to confirm the clinical effectiveness of recently developed Korean items for the differential diagnosis of ADSD and muscle tension dysphonia (MTD).
Materials and MethodTwenty patients who were diagnosed with ADSD and improved with treatment were set as the ADSD group, 7 patients diagnosed with MTD and received voice therapy as the MTD group, and 7 normal patients without voice disorders were set as the control group, and the medical records and voice test results were compared and analyzed. Recently developed Korean questions were read by the patient, and the degree of voice tremor, strained voice was evaluated. In addition, the recorded voice was analyzed with a spectrogram.
ResultsA statistically significant difference between the two patient groups was confirmed in the auditory perceptual evaluation of voiced sentences and phrases, tense voiceless sentences and phrases of Korean items. Spectrogram analysis revealed that voice breaks were more frequent in the ADSD group during voiced sentences, and wide-spaced vertical striations were more prominent in the ADSD group during voiced sentences, phrases, and tense voiceless phrases.
서 론내전형 연축성 발성장애(adductor spasmodic dysphonia, ADSD)는 갑상피열근(thyroarytenoid muscle)과 외측 윤상피열근(lateral cricoarytenoid muscle)의 불수의적 연축(involuntary spasm)이 발생하면서 음성 단절(voice break) 또는 쥐어짜는 양상의 노력성 음성(strained voice)이 나오게 된다[1]. ADSD는 유성음 발성 시에는 음성 단절 등의 증상이 악화되고, 무성음 발성, 모음의 연장발성, 비언어적 발성 시에는 증상이 완화되는 말 과제 특이성(taskspecificity) 을 보이는 특징적인 임상 양상을 나타낸다[2]. 근긴장성 발성장애(muscle tension dysphonia, MTD)는 기능성 발성장애의 일종으로서, 후두내근 및 후두외근이 과도하게 긴장하여 쥐어짜는 양상의 목소리가 나오는 음성질환으로, 심한 경우에는 음성의 양상이 ADSD와 유사하여 진단에 혼동을 야기할 수 있다[2,3].
ADSD와 MTD 환자는 서로 유사한 음성 및 임상 양상을 보이지만, 그 치료 방법이 매우 다르기 때문에 임상적으로 정확한 감별 진단이 중요하다[4]. 이를 위해 스펙트로그램(spectrogram) 등을 활용한 여러 연구들이 진행되어 왔으며, 말 과제 특이성을 이용한 표준화된 발화 문항 도구도 영어, 스페인어, 중국어로 개발되어 임상적 유용성이 검증된 바 있다[5-9].
이에 ADSD의 감별진단을 위한 한국어 문항도 개발되었는데, 유성음 및 경음·격음으로 이루어진 문장과 일상에서 자주 쓰이는 구어로 구성되어 있으며, 비언어적 발성도 포함되어 종합적으로 평가할 수 있다[10]. 그러나 아직 이를 실제 임상에서 적용하고 그 효용성을 평가한 연구는 없었던 바, 본 연구를 통해 이 한국어 문항의 임상적 유용성에 대하여 알아보고자 한다.
대상 및 방법저자들은 2016년부터 2022년까지 강북삼성병원 이비인후과에 내원하여 임상적으로 ADSD로 진단되었고 성대 내 보톡스 주입술을 시행하여 증상의 호전을 경험한 여성 환자 20명을 ADSD군으로 설정하였고, 임상적으로 MTD가 진단되어 음성 치료 후 증상의 호전을 경험한 여성 환자 7명을 MTD군으로 설정하였으며, 음성 질환이 없는 신체 건강한 여성 7명을 대조군으로 설정하였다. 상기 환자들의 의무기록과 검사 결과를 바탕으로 연구를 시행하였으며, 연구 과정은 강북삼성병원 기관연구윤리심의위원회의 허가를 받았다(IRB No. 2022-08-021). 후두내시경상 성대 결절, 성대 폴립, 성대 내 낭종 등 성대 병변이 동반된 환자는 연구 대상에서 제외하였다.
ADSD군, MTD군, 대조군에 속하는 인원으로 하여금 편안한 자세로 앉아 마이크에서 10 cm 떨어진 거리에서 ADSD 감별진단을 위한 한국어 문항(Table 1)의 음도, 발성 변경, 자동구어, 유성음, 경음·격음 항목의 11가지 문항들을 차례로 읽도록 하였고, 이를 통해 얻어진 음성을 25 kHz의 샘플링 속도(sampling rate)로 추출하였으며, 추출된 음성을 이용하여 청지각적 평가와 스펙트로그램 분석을 시행하였다.
청지각적 평가로는 우선 GRBAS 척도를 이용하여 전반적인 음성의 질을 0점부터 3점까지 4점 척도로 평가하였으며, 더불어 한국어 문항의 각 영역에서 음성 떨림, 음성 단절, 쥐어짜는 목소리, 힘이 들어가는 목소리 중에 한가지 이상이 관찰되는 정도에 따라 0점부터 3점까지 4점 척도로 평가를 시행하였다. 청지각적 평가는 본원 소속의 이비인후과 전문의 2명과 언어재활사 2명이 시행하였다.
스펙트로그램 분석은 추출된 음성 중 평상시 발성, 가성 발성, 유성음 문장 및 구어, 경음·격음 문장 및 구어 문항에 대하여 Computerized Speech Lab (CSL, Model 4500, Kay Elemetrics Corp., Lincoln Park, NJ, USA) 프로그램을 이용하여 11250 Hz의 광대역 스펙트로그램(wide band spectrogram)으로 분석하였으며(Fig. 1), 스펙트로그램에서 관찰되는 갑작스러운 음성 단절, 불규칙하고 넓은 수직 간격(vertical striation), 고주파수 대역의 스펙트럼 잡음(spectral noise)은 0점(없음), 1점(경미함), 2점(중간), 3점(심함) 총 4점 척도로 평가하였고, 선명한 포먼트(formant)는 0점(없음), 1점(경미함), 2점(선명함), 3점(과도함) 총 4점 척도로 평가하였다. 스펙트로그램 평가는 본원 소속의 이비인후과 전문의 2명과 언어재활사 2명이 시행하였으며, 평가자에게는 상기 4가지 평가 항목의 정의와 채점 기준에 대하여 예시를 함께 제시하면서 충분히 교육을 실시하였다.
음향학적 평가를 위해 CSL 프로그램의 multi-dimensional voice program (MDVP)을 이용하여 추출된 음성 중 ‘아(/a/)’ 발성의 연속된 3초 구간에서 기본 주파수(fundamental frequency, F0), 장기간 주파수 섭동(fundamental frequency variation, vF0), 단기간 주파수 섭동(jitter), 단기간 진폭 섭동(shimmer), 잡음 대 배음 비율(noise to harmonic ratio, NHR)을 측정하였다.
마지막으로 환자가 주관적으로 느끼는 음성 불편감을 평가하기 위해 한국어판 음성장애지수(Voice Handicap Index, VHI) 설문을 시행하였다. 기능(functional), 신체(physical), 감정(emotional) 3가지 영역에서 각 10개씩, 총 30개의 문항으로 구성되어 있는 VHI는 음성에 대한 주관적 불편감의 정도에 따라 0점부터 4점까지 점수를 매기도록 하였다.
통계학적 분석은 Statistical Package for the Social Sciences (SPSS, version 24.0; IBM Corp., Armonk, NY, USA) 프로그램을 이용하였다. 환자의 임상적 특징은 Kruskal-Wallis 검정, Mann-Whitney U 검정, chi-squared 검정을 이용하여 분석하였고, 청지각적, 음향학적, 주관적 평가 결과의 비교는 Mann-Whitney U 검정을 이용하여 분석하였다. p-value가 0.05 미만일 때 통계학적으로 유의한 것으로 간주하였다.
결 과각 환자군의 임상적 특성(Table 2)을 비교한 결과 ADSD군의 평균 나이는 49.05±15.18세, MTD군은 54.00±23.28세, 대조군은 39.57±15.71세였고 군별로 통계학적으로 유의한 차이는 보이지 않았다(p=0.326). 발병 기간은 ADSD군이 31.25±35.37개월, MTD군이 10.17±13.47개월이었고 그 차이가 통계학적으로 유의하지는 않았다(p=0.055). 환자들 중 직업적으로 음성 남용의 과거력이 있었던 경우가 ADSD군의 경우 3명(15.0%), MTD군은 4명(57.1%)으로 그 비율의 차이는 통계학적으로 유의하였다(p=0.029).
청지각적 평가 중 GRBAS 척도(Table 3)의 경우 전반적인 비정상적인 음성의 정도(grade)는 ADSD군이 2.40±0.72점, MTD군이 1.71±0.71점, 대조군이 0.24±0.16점이었고, 노력성(strained)은 ADSD군이 2.32±0.67점, MTD군이 1.33±0.72점, 대조군이 0.05±0.16점으로, 상기 두 항목에서는 ADSD군과 MTD군의 차이가 통계적으로 유의하였다(p<0.05).
문항에 대한 청지각적 평가 결과(Table 4)를 살펴보면 숫자를 1부터 10까지 셀 때 음성 떨림, 음성 단절, 쥐어짜는 목소리, 힘이 들어가는 목소리를 평가한 점수는 ADSD군은 1.88±0.50점, MTD군은 1.07±0.72점이었다. 유성음 문장 발화 시 ADSD군은 2.28±0.49점, MTD군은 1.43±0.74점이었고, 유성음 구어 발화 시 ADSD군은 1.98±0.58점, MTD군은 0.67±0.27점이었다. 경음·격음 문장 발화 시 ADSD군은 2.53±0.49점, MTD군은 1.71±0.89점이었고, 경음·격음 구어 발화 시 ADSD군은 2.43±0.40점, MTD군은 1.67±0.54점이었으며, 상기 항목들은 통계학적으로 유의한 차이를 보였다(p<0.05). 평상시 목소리로 ‘아(/a/)’ 발성을 한 경우와 다른 문항들의 점수를 비교하였을 때는 MTD군과 대조군에서는 모든 문항에서 통계학적으로 유의한 차이가 없었으나, ADSD군의 경우 가성 발성, 하품-한숨, 웃음에서 점수가 더 낮았고, 경음·격음 문장에서 더 높았으며, 이는 통계학적으로 유의하였다(p<0.05).
추출된 음성의 스펙트로그램을 분석한 결과(Table 5) 갑작스러운 음성 단절의 정도는 유성음 문장에서 ADSD군이 1.38±0.78점, MTD군이 0.64±0.75점으로, 그 차이는 통계학적으로 유의하였다(p<0.05). 불규칙하고 넓은 수직 간격의 정도는 유성음 문장에서 ADSD군이 1.65±0.67점, MTD군이 0.64±0.48점이었고, 유성음 구어에서 ADSD군이 1.43±0.76점, MTD군이 0.38±0.25점이었으며, 경음·격음 구어에서 ADSD군이 1.07±0.51점, MTD군이 0.38±0.25점으로, 상기 항목들은 통계학적으로 유의한 차이를 보였다(p<0.05). 고주파수 대역의 스펙트럼 잡음의 경우 유성음 문장에서 ADSD군이 1.15±0.46점, MTD군이 0.50±0.41점이었고, 유성음 구어에서 ADSD군이 2.39±0.49점, MTD군이 0.63±0.48점이었으며, 상기 항목들은 통계학적으로 유의한 차이를 보였다(p<0.05). 또한 ADSD군에서는 가성 발성, 유성음 및 경음·격음 문장 발화 시 평상 시 발성에 비해 스펙트로그램상 유의하게 음성 단절의 정도가 심하였고, 유성음 및 경음·격음 문장 발화 시 넓은 수직 간격의 정도가 심하였으며, 경음·격음 구어 발화 시 고주파수 대역 스펙트럼 잡음의 정도가 심하였다. 반면 MTD군 및 대조군에서는 평상시 발성과 한국어 문항 발화 시의 스펙트로그램의 지표에서 유의한 차이를 보이지 않았다.
음향학적 평가로서 MDVP의 결과(Table 6)를 비교해보면 F0의 경우 ADSD군은 191.86±44.67 Hz, MTD군은 204.77±27.11 Hz, 대조군은 194.79±28.45 Hz였다. NHR의 경우 ADSD군에서 평상시 발성으로 0.28±0.22, 가성 발성 시 0.16±0.14로 유의하게 감소하였다(p<0.05).
주관적 평가로서 시행한 VHI의 결과(Table 7)는 ADSD군이 74.18±27.40점, MTD군이 39.00±26.43점, 대조군이 0.50±0.71점으로 각 환자군의 차이는 통계학적으로 유의하였으며, 기능 및 신체 영역에서도 ADSD군의 점수가 MTD군보다 유의하게 높았다.
고 찰연축성 발성장애는 아직 널리 보편화된 진단기준은 없지만, Hyodo 등[11]은 후두와 성대의 기질적인 질환을 포함하여 발성장애를 유발할 수 있는 다른 원인이 없고, 6개월 이상 지속되는 쥐어짜는 양상의 목소리, 음성 단절, 불규칙적인 음성 진전(tremor), 힘이 들어가는 발성 중 3가지 이상의 음성 증상이 있으면서, 원발성 음성 진전, MTD 등의 감별 진단을 완전히 배제할 수 있는 경우 또는 모음으로 시작하는 단어의 발성 곤란, 가성 발성 시 음성 증상 호전, 비언어적 발성 시 음성 증상 호전, 전화 통화 같은 상황에서 음성 증상 악화, 후두내시경상 음성 증상과 동반되는 불수의적인 성대 연축, 불수의적인 후두 및 경부의 움직임, 목을 만지거나 껌을 씹을 때 음성 증상 호전의 소견들 중 3가지 이상에 해당하는 경우를 ADSD의 진단기준으로 제안한 바 있다.
MTD는 발성 시 가성대(false vocal fold)의 과도한 내전이나 성문상부의 전후수축(anteroposterior contraction)과 같은 특징적인 후두내시경 소견을 보인다. 이러한 성문상부 근육의 비정상적인 수축모양에 따라 Koufman과 Blalock [12]는 MTD를 4가지 형태로 분류하였고, 이 분류 방식이 MTD의 진단에 흔히 사용되고 있다. 또한 후두를 촉진하여 후두 상승 소견 또는 근육의 강직 및 통증 등을 확인함으로써 진단에 도움이 될 수도 있다[13]. ADSD 환자에서는 가성, 속삭이기, 노래, 울거나 웃기, 하품과 같은 비언어적 발성에서는 음성 증상이 관찰되지 않지만, MTD 환자에서는 모든 종류의 발성에서 이상 소견을 보인다는 점에서 감별진단의 수단으로 활용할 수 있다[4]. 또한 ADSD는 보툴리눔 독소 주입술에 효과가 있지만 음성치료나 후두마사지는 효과가 미미한 반면, MTD의 경우 후두마사지와 음성치료에 잘 반응하지만 보툴리눔 독소에는 효과가 떨어지기 때문에 치료에 대한 반응 여부도 두 질환의 감별에 사용될 수 있다[2].
본 연구에서는 ADSD 환자군에 비해 MTD 환자군에서 GRBAS 척도의 G, S 항목에서 통계학적으로 유의하게 점수가 더 낮았고, VHI 점수 또한 유의하게 낮았기 때문에 전반적인 음성변화의 중증도가 더 낮았을 수 있다고 사료된다. 그렇기 때문에 ADSD 감별질환을 위한 한국어 문항의 청지각적 평가 결과를 해석함에 있어서도 한 항목에서 ADSD 환자군과 MTD 환자군의 점수를 서로 비교함과 동시에 ADSD 환자군에서 평상시 목소리의 ‘아(/a/)’ 발성과 비교하였을 때 특정 문항에서 더 음성 단절이나 쥐어짜는 목소리가 더 악화되거나 완화되는 양상을 보였는지에 대해서도 확인하였다.
한국어 문항의 청지각적 평가 결과를 비교해보면, ADSD 환자군에서 경음·격음 문장을 발화하였을 때 음성 단절이나 쥐어짜는 목소리가 평상시 목소리로 ‘아(/a/)’ 발성을 했을 때보다 더 심하게 자주 나타났고, MTD군 및 대조군과 비교했을 때에도 유의한 차이를 보였으므로, 문항들 중 임상적으로 가장 신뢰할 수 있는 항목으로 평가된다. 한국어에서는 경음(ㄲ, ㄸ, ㅆ, ㅃ, ㅉ) 및 격음(ㅋ, ㅌ, ㅍ, ㅅ)의 공기역학적 저항이 평음보다 더 높게 측정된 것으로 보고된 바 있는데, 이러한 특성 때문에 ADSD 환자가 경음·격음을 발성하였을 때 영어의 무성음과는 다르게 오히려 음성 증상의 악화를 유발하였을 것으로 사료된다[14]. 반면, 가성 발성, 하품-한숨, 웃음의 경우 ADSD군에서 평상시 발성에 비해 음성 단절이나 쥐어짜는 목소리의 점수가 유의하게 낮았으므로 ADSD의 임상적 특성을 잘 반영한 것으로 보인다. 다만, MTD군과의 유의한 차이는 보이지 않았는데, 하품-한숨, 웃음의 경우 발성의 길이가 짧아 음성 단절이나 쥐어짜는 음성을 청지각적으로 인지하기에 다소 어려움이 있었을 것으로 추정된다. 이에 해당 항목은 감별진단 목적으로는 신중하게 활용해야 할 것으로 사료된다.
한국어 문항의 스펙트로그램 분석 결과 유성음 문장 발화 시 ADSD군에서 MTD군에 비해 음성 단절 및 넓은 수직 간격이 더 저명하게 관찰되었고, 이는 평상시 발성과 비교하여도 유의한 차이가 있었으므로, 스펙트로그램 분석에 있어 가장 효용성이 높은 항목으로 평가된다. 경음·격음의 경우 유성음과 달리 스펙트로그램상 발성에 앞서 음성 단절과 잡음이 필연적으로 발생하므로 상기 항목의 정확한 평가에 방해 요소가 되었을 것으로 추정되며, 이에 스펙트로그램 분석에서는 경음·격음보다는 유성음 문장에서 ADSD의 특성이 더 명확하게 드러난 것으로 보인다. 더불어 넓은 수직 간격은 유성음 및 경음·격음 구어 문항에서도 ADSD군에서 더 잘 확인되었으며, 이러한 결과들은 스펙트로그램을 이용한 기존 연구들의 결과와 일치하였다[5,15]. 또한 기존 연구에서는 고음역의 스펙트럼 잡음이 두 환자군에서 차이가 없었거나 MTD 군이 더 높게 측정되었으나, 본 연구에서는 유성음 문장 및 구어 문항에서 ADSD군이 더 높게 측정되었는데, 이는 앞서 언급했던 것처럼 ADSD군의 중증도가 더 높았기 때문일 가능성을 고려해야 할 것으로 사료된다[5,6,15].
본 연구에서는 MDVP를 이용한 음향학적 검사 항목 중 정상인에 비해 ADSD군에서 증가하는 것으로 알려진 vF0, jitter, shimmer, NHR을 평가하였다[16]. 그 결과 음성의 거친 정도를 반영하는 NHR이 가성 발성 시 평상시 발성에 비해 호전되는 양상을 보였으므로, 해당 검사 또한 ADSD의 특성을 잘 반영하는 것으로 확인되었다. 다만 MTD군과 비교하였을 때에는 유의한 차이가 없었기 때문에 감별진단에 단독으로 활용하기에는 다소 제한이 있을 것으로 사료된다.
따라서 ADSD의 감별진단을 위해 개발된 한국어 문항을 중심으로 하여 청지각적 검사와 음향학적 검사를 함께 시행하여 그 결과를 종합하여 비교한다면 기존의 검사법을 통한 감별진단 과정의 한계점들을 보완하여 이들 음성질환을 감별하는데 보다 많은 정보를 얻을 수 있을 것으로 생각되었다. 다만 본 연구에 포함된 환자 수가 적음으로 인해 분석 결과의 통계학적 유의성을 확보하기 어려웠던 아쉬움이 있어, 향후 더 많은 환자 수를 확보하여 추가적인 연구가 필요할 것으로 사료된다.
NOTESAuthors’ Contribution Conceptualization: Sang Hyuk Lee, Sung Min Jin. Data curation: Jae-Seon Park, Seo Yeon Cho, Chae Rim Park. Formal analysis: Jae-Seon Park, Seo Yeon Cho, Chae Rim Park. Investigation: Jae-Seon Park. Methodology: Sang Hyuk Lee. Supervision: Sang Hyuk Lee, Sung Min Jin. Validation: Sung Min Jin. Visualization: Jae-Seon Park. Writing—original draft: Jae-Seon Park. Writing—review & editing: Sang Hyuk Lee, Sung Min Jin. Approval of final manuscript: all authors. Table 1.Table 2.
* Age was analyzed using the Kruskal–Wallis test to assess differences among the three patient groups. Disease duration and vocal abuse were compared between the ADSD and MTD groups using the Mann–Whitney U test and chi-squared tests. ADSD, adductor spasmodic dysphonia; MTD, muscle tension dysphonia Table 3.
Table 4.
Table 5.
Table 6.
Table 7.
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