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J Korean Soc Laryngol Phoniatr Logop > Volume 33(3); 2022 > Article
점막하구개열 수술 후 지속된 구개인두부전에 대한 수축근 구개인두성형술 증례

Abstract

Velopharyngeal insufficiency (VPI) is a phenomenon that can occur due to anatomical or neurological causes of the soft palate. VPI can make the patient difficult to articulate through hypernasality and nasal emission. There has been needed the customized treatment, as VPI can occur for many causes. We present the case of 21-year-old male who took palate plastic surgery 20 years ago for congenital submucosal cleft palate. As he had poor contraction of both lateral side of velopharynx, he was diagnosed with coronal type VPI. Through sphincter pharyngoplasty, he can obtain improvement of articulation accuracy. We would like to share this challenged case.

서 론

연인두 기능부전(velopharyngeal insufficiency)은 뇌졸중, 중증 근무력증 등과 같은 중추 및 말초신경계 기능 저하, 혹은 선천구개열 등과 같은 해부학적 구조 이상에 의해서 발생할 수 있는 구개의 불완전한 비인두 폐쇄를 말한다. 기형과 같은 선천적 혹은 수술 후 합병증 같은 후천적 원인에 의해 연인두 기능부전이 발생할 수 있는데, Hirschberg [1]에 의하면 연인두 기능부전으로 수술 받은 환자 중 약 75%가 선천구개열에 의한 것으로 확인되었다. 이러한 구조적 혹은 기능적 문제로 인해 명확한 발음을 형성하는데 어려움이 발생할 수 있어 음성 치료나 수술 등 원인에 맞는 치료가 필요하다. 이들 중 구개열의 경우 대개 수술을 진행하고 있으며 수술 후 입천장올림근(levator palatini m.)의 기능 정도에 따라 구조적 개선 후에도 추후 연인두 기능부전이 잔존하는 경우가 보고되고 있다[2]. 본 증례 보고는 선천 구개열에 대해 구개성형술을 시행한 이후에도 십 수년간 지속되는 심한 연인두 기능부전에 대하여 수술 후 조음 기능의 호전을 유도했던 경험을 정리하여 공유하기 위해 작성되었다.

증 례

21세 남자 환자로 부정확한 발음과 과비음을 주소로 본원 외래에 내원하였다. 특이 내과적 병력은 없었으나 출생 당시 선천적으로 점막 하 구개열이 있어 2세 경 본원 성형외과에서 구개성형술을 시행받았다. 본 환자는 이후에도 부정확한 발음 등으로 인하여 원활한 음성 의사소통을 하기에 무리가 있었고, 성인이 된 후 군에 징집되었으나 같은 문제로 인해 의병 전역을 하게되어 이러한 배경 하에 치료를 받고자 하였다.
처음 내원 했을 당시 주소 외에 다른 증상에 대한 호소는 없었으며 식이 시 음식물의 비강 역류는 심하지 않았다. 신체 진찰 상 구강 천정의 이전 구개성형술의 흔적은 보이지 않았으며 구개의 결손 등 특이소견은 없었다. 양측 편도는 grade 2 정도의 비대하지 않은 형태로 관찰되었으며 말람파티 점수(Mallampati score) 1로 목젖 및 구인구가 잘 관찰되었다. 혀의 전위, 회전, 굴곡 등에는 제한이 없었으며 구인두 및 하인두, 후두 내 구조적 이상도 없었다. 비내시경 상 비중격 만곡 및 기타 비강 내 이상 구조도 확인되지 않았다. 다만 조음을 하는 과정에서 연인두(velopharynx)의 폐쇄가 불완전함이 확인되었다. 발성 시 연인두의 움직임을 통해 연인두 전후방의 좁아짐은 잘 진행되었으나 좌우 측면의 폐쇄가 원활하게 진행되지 않아 관상형태(coronal type)의 연인두 기능부전이 관찰되었다(Fig. 1). 우리말 조음, 음운 검사(U-Tap, Urimal Test of Articulation and Phonology)에서 모음정확도는 10개 단어 중 10개 모두 제대로 발음하여 100%의 정확도를 보였으나 자음정확도는 43개 단어 중 9개를 제대로 표현하여 20.9%로 측정되었다.
이에 대한 치료 전략으로 연인두 성형술을 계획하였다. 관상형태의 연인두 기능부전을 갖고있는 환자로 50% 이상의 연인두 폐쇄부전이 있어 구인두 후벽의 입천장인두근(palatopharyngeous m.) 근육을 이용한 괄약근 인두성형술(sphincter pharyngoplasty)을 계획하였다. 수술은 전신마취 하에 진행되었으며 딩만(Dingman) 개구기를 설치하여 수술을 진행하였다. 단극성 전기소작기를 통해 W 모양으로 구인두 후벽의 점막과 양측 편도 후 기둥(posterior pillar of tonsil fossa) 의 입천장인두근 일부를 절개 및 박리하였다. 이를 연인두 후벽으로 회전 및 거상하여 피판과 연인두 후벽을 봉합하여 고정하였다(Fig. 2). 수술 후 2주간 구강 섭식을 제한하고 경정맥 영양만 유지하며 경과관찰 하였다. 이 기간 동안 수술부위 출혈 등의 급성기 합병증은 없었다. 이후 1주간 연식 식이하고 특이 소견 없어 퇴원하였다.
수술 직후 수술 부위에 부종이 있어 연인두의 완전 차단이 관찰되었으며(Fig. 3A), 시간 경과에 따라 점차 연인두가 확장되었다. 수술 4주 후에 비내시경 상 최대 1 cm 까지의 연인두 폐쇄를 관찰할 수 있었으며(Fig. 3B) 3개월째 추적하였을 때 큰 차이는 없었다(Fig. 3C). 수술 3개월 후에 시행한 UTap 검사 상 이전 20.9%로 측정된 자음 정확도는 44.2%까지 향상 되었다. 이에 음성 훈련을 지속하며 주기적으로 추적 중에 있다.

고 찰

언어는 다양한 음운으로 구성되어 있으며 언어적 의사소통은 적절히 음운을 형성하는 과정인 조음과 적절한 소리를 발생하는 과정인 발성이 동시에 수행될 때 성공적으로 진행될 수 있다. 조음 할 때에는 입술과 혀가 주된 기능을 하지만 연인두를 통한 구강과 비강의 차단 역시 조음의 정확도에 중요하다. 다양한 음절을 만드는 과정에서 연인두는 후상방으로 움직이고, 연인두의 양측 벽은 안쪽으로 모인다[2]. 이러한 연인두가 폐쇄 과정에 문제가 있으면 과비음(hypernasality)이 발생하고 음운 정확도가 감소한다[3]. 한국어에서 m/, n/, ng/ 음운을 제외한 모든 소리는 이러한 연인두의 폐쇄를 기반으로 형성된다[4]. 때문에 연인두 기능부전은 정확한 언어활동을 어렵게 한다.
연인두 기능부전은 뇌졸중, 중증 근무력증 등과 같은 신경학적 질환에 의해 발생할 수 있지만 선천성 구개열이 있는 경우, 구개열 수술 후 반흔 형성이 심한 경우, 연인두나 구개수의 조직량이 부족한 경우 등에서도 발생할 수 있다. 따라서 연인두 기능부전으로 인한 조음장애를 겪는 환자의 경우 구강 및 인두의 구조적 평가가 중요하며 비음측정기(nasometer)를 통한 과비음의 정도 측정, 우리말 조음-음운 검사 등을 통한 객관적 평가 등을 통하여 구개인두부전의 정도에 대해 확인하고 주원인에 따라서 음성 치료, 결손 부위에 대한 재건 및 보강 등 환자 개인별 맞춤 전략을 수립해야 한다[5].
구조적 결손 등에 대한 평가 후 우선 비수술적 치료를 적용할지 여부를 결정한다. 비수술적 치료는 음성훈련, 바이오피드백 등의 행동치료 요법과 구강 내 설치할 수 있는 보조구가 있다. 음성훈련은 명백한 구개내 구조 이상이 없는 환자에서 발성 시 관찰되는 이상 행동을 확인하고 교정하는 훈련으로 환자 및 보호자를 교육하여 자택에서도 시행할 수 있다는 장점이 있다. 바이오피드백은 특징적으로 과비음이 심한 환자 등에서 고려할 수 있는 훈련이다. 빨대 등을 코에 넣고 귀에 연결하여 환아 스스로 본인의 비음을 들어보도록 하고 점차 비음의 정도를 줄이는 방향으로 교정을 유도하는 등의 방법이 개발되어 있다[6]. 그 외에 음성폐쇄상(speech bulb), 구개거상장치(plate lift) 등의 보조구를 함께 사용할 수 있다. 보조구는 수술없이 수술과 유사한 효과를 얻을 수 있다는 장점이 있으나 장시간 착용에 어려움이 있고, 소아 환자의 경우 신체의 성장에 따라 자주 다시 맞춰야 한다는 단점이 알려져 있다. 하지만 1993년 Israel 등[7]의 연구에 따르면 약 400여명의 환자에서 3-5년 정도 보조구를 사용한 후 발음의 호전을 보였으며, 이 중 25% 가량의 환자는 보조구를 제거한 이후에도 호전된 발음을 유지할 수 있었다고 보고된 바 있다.
수술적 치료는 술자마다 치료 성적이 차이가 나지만 2022년 Instrum 등[8]에 의해 시행된 연구에 따르면 총 200여 명의 연인두 기능부전 수술 환자의 수술 후 조음정확도를 평가하였을 때 약 86%의 개선이 보고 된 바 있어, 비수술적 치료의 효과가 적거나 구조적 결손이 큰 경우에는 수술이 연인두 기능부전의 해결책이 될 수 있다. 비내시경 검사를 통해 조음, 삼킴 등의 상황에서 연인두의 운동 및 연인두 폐쇄 양상에 따라 관측은동(coronal pattern), 시상운동(sagittal pattern), 환상운동(circular pattern), 파사반트 운동 수반한 환상운동(circular pattern with Passavant’s ridge)의 4가지 형태로 연인두 폐쇄 부전의 양상을 확인하고, 이를 통해 수술전략을 구체적으로 정한다[2]. 수술은 크게 대상으로 하는 위치에 따라 구개(palate), 구개인두(palatopharyngeal), 인두(pharyngeal) 술기로 나뉜다. 구개 술기는 연인두(velum) 및 구개올림근을 대상으로 하는 술기로 구개올림근의 방향만 수정하는 연인두내근 성형술(intravelar veloplasty)와 구개올림근과 구개인두근을 동시에 조작하는 구개2중대위Z성형술(double opposing Z-plasty) 등이 있다. 이 술기는 연인두 폐쇄 부전이 심하지 않고 구개올림근이 종축을 향하는 시상운동형(sagittal pattern) 연인두 기능부전에서 고려할 수 있다. 인두피판술(pharyngeal flap)은 대표적인 구개인두단계의 수술 술기로 상인두수축근(superior pharyngeal constrictor m.)에서 피판을 거상하여 연인두에 부착한다. 연인두에 2개의 측부 통로를 형성하여 인두공간의 폐쇄효과를 얻을 수 있다. 연인두 측벽의 움직임은 정상이나 연인두의 움직임이 저하된 경우 이 방법을 고려할 수 있다. 마지막으로 연인두의 움직임은 정상이나 연인두 자체의 움직임이 감소한 경우 구개인두근(palatopharyngeous m.)을 활용한 수축근 인두성형술(sphincter pharyngoplasty)을 고려한다. 이 수술을 통해 연인두 후벽의 두께를 보강하여 폐쇄효과를 얻게 된다. 선천 구개열 등 교정되지 않은 구조적 이상으로 인해 구강과 비강사이 결손이 있는 경우에는 이를 재건하는 수술로 호전을 기대해 볼 수 있다. 그러나 이전 구개성형술 후 반흔 형성 등으로 인한 경우, 신경학적 질환에 의해 근육 움직임 감소의 경우, 점막 하 구개열 등에서는 육안상 구조 이상이 관찰되지 않아도 연인두 기능부전이 발생할 수 있다. 이러한 경우에는 연인두와 연인두의 움직임을 확인하고 운동이 부족한 위치에 보강 수술을 계획할 것이 권장된다. 한편 잦은 편도염 과거력이 있거나 구개편도 및 아데노이드의 비대가 있는 경우 수술 후 연인두의 지나친 폐쇄로 인해 상기도 폐쇄 증상이 발생할 수 있어 필요한 경우 연인두 기능부전 수술 전 편도절제술 및 아데노이드 절제술 등을 먼저 시행해야 할 수 있다. 만약 기저 질환 등의 문제로 관찰된 상기도 폐쇄를 수술적으로 교정할 수 없다면 비 수술적 치료를 통한 연인두 기능 개선이 권고된다(Fig. 4) [2,5,9].
본 증례는 점막 하 선천 구개열에 대하여 유년기에 수술을 받았던 환자가 20여년 후에도 잔존하고 있는 연인두 기능부전에 의해 정상적인 언어 활동을 하지 못하는 상황에서 수술을 통해 구조를 개선하고 음운정확도를 향상시킨 사례이다. 수술 전 비내시경 검사 등을 통해 환자의 연인두 기능부전 양상을 평가하고 구조적으로 부족한 요소에 대해 환자 특이적으로 수술방법을 결정하였다. 수술 전 후 우리말 조음-음운 검사를 통해 객관적인 음운 정확도를 평가함으로써 치료의 효과를 객관적으로 입증한 점에서 의의를 갖는다. 이에 저자들은 본 환자를 치료한 경험을 공유하고자 한다.

ACKNOWLEDGEMENTS

None

NOTES

Conflicts of Interest

The authors have no financial conflicts of interest.

Authors’ Contribution

Conceptualization: Jeong-Seok Choi. Data curation: Yeon Soo Choi. Formal analysis Jeong-Seok Choi. Investigation: all authors. Methodology: Sungryeal Kim. Validation: Jeong-Seok Choi. Resources: Yunhyung Lee. Visualization: Yeon Soo Choi. Writing—original draft: all authors. Writing—review & editing: all authors. Approval of final manuscript: Jeong-Seok Choi.

Fig. 1.
Preoperative physical examination for velopharyngeal insufficiency. A: Before phonation. B: During phonation.
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Fig. 2.
Intraoperative view after sphincter pharyngoplasty (▲, posterior pharyngeal wall; ◎, the site of detachment of palatopharyngeal muscle; *, the elevation of posterior pharyngeal due to palatopharyngeal muscle).
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Fig. 3.
Postoperative status of post pharyngeal wall. A: 1 week after surgery. B: 4 weeks after surgery. C: 3 months after surgery.
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Fig. 4.
The algorithm for surgical treatments in velopharyngeal insufficiency. VPI, velopharyngeal insufficiency; LVP, levator veli palatini; VP, velopharyngeal.
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REFERENCES

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2. Ko SO. Management of velopharyngeal dysfunction: What is the role of oral and maxillofacial surgeons? J Korean Assoc Oral Maxillofac Surg 2018;44(1):1-2.
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3. Vale F, Paula AB, Travassos R, Nunes C, Ribeiro MP, Marques F, et al. Velopharyngeal insufficiency treatment in cleft palate patients: Umbrella review. Biomimetics (Basel) 2022;7(3):118.
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5. Purcell P, Sie KC. Velopharyngeal dysfunction, diagnosis and management. In: Kountakis SE, ed. Encyclopedia of Otolaryngology, Head and Neck Surgery. Berlin, Heidelberg: Springer Berlin Heidelberg; 2013. p. 2993-3002.

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