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J Korean Soc Laryngol Phoniatr Logop > Volume 34(2); 2023 > Article
Provox를 삽입한 환자에서 발생한 인공발성관 주위 유출을 필러주입술로 교정한 증례

Abstract

Recently, the most commonly used method for voice rehabilitation in total laryngectomy patients is to maintain tracheoesophageal shunt speech after inserting a voice prosthesis. One of the most common side effects, besides valve deterioration, is periprosthetic leakage due to dilatation of the tracheoesophageal shunt. Tissue implantation may be considered as one of the conservative treatments before attempting surgical treatment. When tissue implantation is attempted more than once, the treatment success rate is close to 90%. The authors experienced a case in which an 86-year-old patient developed aspiration pneumonia due to periprosthetic leakage. The patient refused surgical treatment. He was treated successfully for injecting hyaluronic acid filler 3 times and has been without a leakage for 9 months. This procedure can be considered as an alternative method to treat periprosthetic leakage.

서 론

후두전적출술(total laryngectomy)을 받은 환자에서 음성 재활을 위해 최근에 가장 흔히 사용되는 방법은 인공발성관(voice prosthesis)을 삽입한 후 기관식도 단락을 통한 발성(tracheoesophageal shunt speech)을 유지하는 것이다[1]. 인공발성관에는 기관식도 단락을 막아주는 밸브가 있어 식도로 유입된 음식물이 기도로 넘어오지 않도록 막아주고, 발성 시 공기가 기도에서 식도로 통과하게 해주는 역할을 한다[2]. 기관식도 단락을 만들어 인공발성관을 삽입하면 한 손으로 기관공을 막았을 때 폐에서 나온 공기가 인공발성관을 거쳐 식도와 인두로 나오게 되고, 인두식도 분절(pharyngoesophageal segment)의 점막이 진동하면서 소리가 나게 된다[3]. 일반적으로 2-3개월 정도 지나면 밸브의 기능이 저하되면서 흡인이 발생할 수 있기 때문에 주기적으로 인공발성관을 교체해주는 것을 권고한다[4].
밸브의 기능 저하 외에 흔하게 발생하는 부작용 중 하나는 기관식도 단락의 확장으로 인해 인공발성관 주위로 타액이 유출되는 것(periprosthetic leakage)이다[5]. 기관식도 단락에 이러한 누공이 발생했을 경우에는 단계적 치료 방법을 고려하게 된다[6]. 누공의 크기가 작을 경우에는 항역류 약물을 투여하거나, 길이가 짧은 인공발성관으로 교체하는 등의 지지 치료(suuportive treatmen)를 처음 시도해볼 수 있다. 지지 치료에 실패한 경우에는 인공발성관을 제거한 후 누공이 줄어들기를 기다리는 방법, 실리콘 칼라(sillicon collar)를 삽입하거나 누공 주변에 조직을 충전하는 등의 보존적 치료(conservative treatment)를 다음 단계로 고려한다. 이러한 시도들에도 효과가 없을 경우에는 수술적 치료가 도움이 된다. 대부분의 경우 피판술 없이 단순한 봉합으로도 누공을 막을 수 있는 것으로 알려져 있다[7]. 저자들은 인공발성관 주변의 기관식도 단락이 확장되어 흡인성 폐렴이 발생한 86세 환자가 수술적 치료를 거부하여 히알루론산 필러를 3회 주입한 후 유출 증상이 호전된 증례를 경험하여 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

증 례

2004년 성문암으로 후두전절제술을 받고 Provox 인공발성관을 삽입한 후 외래에서 경과 관찰 중이던 86세 남자 환자가 2달 전에 교체한 인공발성관(22.5 Fr, 6 mm)이 갑자기 관찰되지 않아 내원하였다. 고혈압, 당뇨, 만성 신질환, 경동맥 협착의 과거력이 있는 분으로 요양병원에 입원해 있던 중에 흡인 증상이 나타나서 요양병원 당직 의사의 판단으로 풍선(cuff)이 있는 트라코(tracoe) 튜브를 삽입하였다. 이후 풍선을 최대한 부풀린 상태로 유지한 후 1달 가량 지냈던 중에 갑자기 인공발성관이 사라졌다고 하였다. 기관공을 통해 연성 후두 내시경으로 기관지 분지 하부까지 확인하였으나 인공발성관은 관찰되지 않았다. 흉부 및 복부 전산화단층영상검사(CT)를 시행하였고 하부 식도에 인공발성관으로 보이는 이물이 관찰되었다(Fig. 1A). 소화기내과 협진 하에 식도위내시경을 시행하여 인공발성관을 성공적으로 제거하였다(Fig. 1B and C). 기관식도 단락은 약 1.2 cm 크기로 기존에 비해 다소 넓어져 있었으며 식도위내시경 시술 이후에 기존과 동일한 크기의 인공발성관을 삽입하였다. CT에서 흡인성 폐렴 소견이 관찰되어 흡인을 예방하기 위해 비위관 식이를 시도하며 경과를 관찰하였다(Fig. 2). 하지만 인공발성관 주변으로 누공이 점점 커졌고, 타액이 지속적으로 유출되며 폐렴이 호전되지 않아 기관식도 단락을 폐쇄하기 위한 수술을 계획하였다. 하지만 환자가 발성에 대한 요구가 너무나 강력하여 수술을 거절하였고, 필러주입술을 이용하여 타액 유출을 교정하기로 계획을 수정하였다(Fig. 3A).
기관식도 누공 주변에 리도카인/에피네프린 1:100000 2% 용액으로 국소마취를 시행한 후 누공 주위의 12시, 3시, 6시, 9시 방향에 히알루론산 필러인 Neuramis (Medytox, Seoul, Korea)를 27 G 바늘을 사용하여 각각 0.1 cc씩 모두 0.4 cc를 주입하였다(Fig. 3B). 첫 필러주입술 시행 후 누공을 통한 유출이 현저히 줄어들어 경구 연하곤란 식이를 시작하였으나, 2주 뒤 흡인 증상이 다시 관찰되며 폐렴이 악화되어 동일한 방법으로 두번째 필러주입술을 시행하였다(Fig. 3C). 두번째 주입 시에는 0.2 cc씩 모두 0.8 cc를 주입하였다. 이후 흡인 증상은 보이지 않았고 폐렴도 호전되었다. 2주 뒤 예방적으로 세번째 필러주입술을 12시, 3시, 6시, 9시 방향에 각각 0.1 cc씩 시행한 후 퇴원하였다. 퇴원 후 9개월까지 흡인 증상 없이 외래에서 경과 관찰 중이다(Fig. 4).

고 찰

후두전적출술을 받은 환자에게 인공발성관을 이용한 발성은 폐의 풍부한 공기를 이용하여 음성의 질이 높으며 흡인을 방지할 수 있어 많이 사용되고 있다. 하지만 인공발성관 삽입 후 수 개월이 지나면 칸디다 감염, 인공발성관 내부 또는 주변으로의 타액 유출, 인공발성관 이탈 등의 합병증이 발생할 수 있다[5]. 기관식도 누공으로 인한 타액 유출은 수술 후 방사선 치료를 받은 환자의 경우 누공 주변의 점막이 약해져서 발생한다. 기관식도 누공이 인공발성관의 크기보다 더욱 커질 경우에는 타액 뿐만 아니라 음식물이 기도로 넘어가 흡인성 폐렴이 발생할 가능성이 높아진다.
기존 보고들에 따르면 인공발성관 주변으로 유출이 발생하는 빈도는 10%-53% 정도이며, 수술적 처치가 필요할 정도의 큰 유출(massive fistula)은 5%-8% 정도로 보고되고 있다[7]. 이러한 유출은 인공발성관의 누공 주변의 국소적인 염증 반응, 방사선 치료 후 발생한 조직의 위축, 인공발성관에 의한 지속적인 물리적 자극, 인공발성관 교체 시 발생하는 외상(trauma), 병리적인 위식도 역류 등이 원인이 된다. 최근에는 누공 주변 조직의 면역조직화학적 분석을 통해 상피 중간엽 이행(epithelial-mesenchymal transition) 과정이 누공을 확장시키는 요인으로 알려지기도 하였다[8]. 기관식도 누공 주변의 상피세포층이 지속적으로 위산에 노출되면 세포 연접(cellular junction) 단백질인 E-cadherin이 감소하고 vimentin이 증가하여 세포의 밀착 연접(tight junction)이 소실된다. 이로 인해 위산과 소화 효소들이 점막하 조직층(submucosal tissue layer)을 손상시켜 누공이 점점 커지게 된다. 이러한 기전이 알려짐에 따라 누공에 대한 처치 시에 프로톤 펌프 억제제 등의 항역류치료를 병행하는 것을 권고하기도 한다[9].
지지 치료로 해결이 되지 않는 누공의 경우 수술적 치료를 하기 전단계로 보존적 치료 중 하나인 조직 충진(tissue augmentation) 치료를 고려해볼 수 있다. 누공 치료를 위해 자가 지방, 콜라겐, 히알루론산, 과립구집락자극인자(ganulocyte-macrophage colony-stimulating factor) 등을 사용한 보고들이 있다[7]. 비흡수성 물질인 폴리디메틸실록산(Bioplastique, VOX implants)을 사용한 보고들도 있으나, 비흡수성 물질의 경우 잘못 주입하면 제거가 어렵기 때문에 흡수성 물질을 선호하는 경향들이 있다. 본 환자의 경우 발성에 대한 요구가 너무 강하여 인공발성관을 유지한 채로 누공을 막아야 하는 상황이었기에 필러 주입을 통한 조직 충진을 치료법으로 선택하였다. 앞서 나열한대로 주입 가능한 재료의 종류가 다양하지만 구하기 쉽고 사용이 익숙한 히알루론산 필러인 Neuramis (Medytox)를 선택하였다. Neuramis는 국내에서 개발된 제품이며, 단일상(monophasic)의 무색 투명한 비동물유래 안정화 히알루론산 필러로 최근 미용 시술에 많이 사용되고 있으며, 본원에서는 성대주입술에 주로 사용하고 있다. 필러 주입 시에 누공의 특정 부위에 과다하게 주입할 경우 인공발성관에 경사(tilting)가 발생할 가능성이 있으며, 경사진 인공발성관이 기도 점막을 지속적으로 자극하여 오히려 증상이 악화될 수 있다. 본 증례의 경우 인공발성관의 경사가 발생하지 않도록 누공의 변연을 따라 4군데에 동일한 양을 주입하였고 총 3차례 시술하였다. 기존 문헌들에 의하면 조직 충진으로 인한 치료 성공률은 33%에서 75%까지 다양하게 보고되고 있으며, 1회 이상 주입 시에는 90%에 가까운 치료 성공률을 보이기도 한다[10].
수술적 치료의 경우 단순 혹은 다층(multiple-layer) 봉합술을 시도해보고 실패할 경우 피판술을 고려해볼 수 있는데, 가장 많이 사용되는 국소피판술은 흉쇄유돌근을 사용한 유경피판술(pedicled sternocleidomastoid muscle flap)이다[6]. 기관공의 변연에 오메가 모양의 절개를 한 후 기관과 식도를 분리하여 누공 부분을 봉합한 후 흉쇄유돌근을 기관과 식도 사이에 삽입(interposition)하여 마무리하는 방법이다. 대부분은 국소 유경 피판 삽입을 통해 해결할 수 있지만, 실패할 경우 삼각흉근피판(deltopectoral flap) 혹은 대흉근피판(pectoralis major myofascial flap)을 시도해 볼 수도 있으며 드물게 유리피판(free flap)을 고려하기도 한다.
본 증례의 경우 환자가 고령이었으며 흡인성 폐렴의 정도가 심해 수술적 치료를 통한 누공 봉합이 필요한 상황이었다. 하지만 흡인성 폐렴으로 인해 전신마취를 할 수 없는 상황이었고, 누공을 일차 봉합한 후 수개월 뒤에 다시 인공발성관을 삽입하는 것도 고려해볼 수 있지만 환자의 발성에 대한 요구가 너무나 강력하여 필러 주입술을 선택하게 되었다. 저자의 경우 기관식도 단락 누공의 치료에 대한 경험이 많지 않아 이번 증례를 통해 필러 주입술을 처음 시도해 보았다. 비흡수성 물질을 주입해야 유지가 오래될 것으로 생각되었지만 비흡수성 물질을 구하기가 쉽지 않아 흡수성 물질을 선택하게 되었다. 주입된 필러가 예상했던 것보다 빨리 흡수되어 1회 주입으로는 유지가 어려웠고, 흡수성 물질을 사용하는 경우에는 다회성 주입이 불가피할 것으로 생각된다.
인공발성관 주변의 유출을 교정하기 위해서 다양한 치료 방법을 고려할 수 있으며 환자의 기저 질환 유무, 방사선 치료 여부, 누공의 크기를 고려하여 적절한 치료를 선택하는 것이 중요하겠다. 필러 주입술의 경우 시술이 비교적 간단하며, 히알루론산 필러의 경우 두경부 외과의에게 익숙한 물질이어서 다루기가 쉽다. 본 증례의 경우처럼 적극적인 수술적 치료가 불가능한 경우에는 조직 충진을 통한 교정을 치료 옵션으로 고려해보는 것이 좋을 것으로 생각된다.

ACKNOWLEDGEMENTS

None

NOTES

Conflicts of Interest

The authors have no financial conflicts of interest.

Authors’ Contribution

Conceptualization: Sang Mok Lee, Ji-Hoon Kim. Data curation: Hyun Taek Jung. Formal analysis: Yunbin Nam. Investigation: Ji-Hoon Kim. Methodology: Ji-Hoon Kim. Project administration: Ji-Hoon Kim. Resources: Sang Mok Lee. Software: Yunbin Nam. Supervision: Ji-Hoon Kim. Validation: Ji-Hoon Kim. Visualization: Ji-Hoon Kim. Writing—original draft: Sang Mok Lee, Hyun Taek Jung. Writing—review & editing: Ji-Hoon Kim. Approval of final manuscript: all authors.

Fig. 1.
Images of foreign body. A: CT scan shows a radiopaque foreign body measuring approximately 1.2 cm in size in the lower esophagus. B: Gastrointestinal endoscopic findings reveal a Provox voice prosthesis located in the distal esophagus. C: The foreign body was successfully removed.
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Fig. 2.
Imaging studies of the lung. Most of the lower lobes on both sides are collapsed. Chest radiograph and CT scan showed bilateral pleural effusion. A: CT scan. B: Chest radiograph.
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Fig. 3.
Tracheostoma before and after filler injection. A: Before injection. B: After the first injection. C: After the second injection.
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Fig. 4.
Tracheostoma of a patient 9 months after treatment. A: Photograph. B: Chest radiograph.
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REFERENCES

1. van Sluis KE, van der Molen L, van Son RJJH, Hilgers FJM, Bhairosing PA, van den Brekel MWM. Objective and subjective voice outcomes after total laryngectomy: a systematic review. Eur Arch Otorhinolaryngol 2018;275(1):11-26.
crossref pmid pmc pdf
2. Lee HK, Kim SG, Joo HB, Lee BH, Lee YW, Lee KD. Imaging and acoustic study of laryngectomees after the Amatsu tracheoesophageal shunt operation. Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 2000;43(9):978-84.

3. Mayo-Yáñez M, Cabo-Varela I, Suanzes-Hernández J, Calvo-Henríquez C, Chiesa-Estomba C, Herranz González-Botas J. Use of double flange voice prosthesis for periprosthetic leakage in laryngectomised patients: a prospective case-crossover study. Clin Otolaryngol 2020;45(3):389-93.
crossref pmid pdf
4. Petersen JF, Lansaat L, Timmermans AJ, van der Noort V, Hilgers FJM, van den Brekel MWM. Postlaryngectomy prosthetic voice rehabilitation outcomes in a consecutive cohort of 232 patients over a 13-year period. Head Neck 2019;41(3):623-31.
crossref pmid pmc pdf
5. Lorenz KJ. The development and treatment of periprosthetic leakage after prosthetic voice restoration. A literature review and personal experience part I: the development of periprosthetic leakage. Eur Arch Otorhinolaryngol 2015;272(3):641-59.
crossref pmid pdf
6. Lorenz KJ. The development and treatment of periprosthetic leakage after prosthetic voice restoration: a literature review and personal experience. Part II: conservative and surgical management. Eur Arch Otorhinolaryngol 2015;272(3):661-72.
crossref pmid pdf
7. Op de Coul BM, Hilgers FJ, Balm AJ, Tan IB, van den Hoogen FJ, van Tinteren H. A decade of postlaryngectomy vocal rehabilitation in 318 patients: a single Institution’s experience with consistent application of provox indwelling voice prostheses. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2000;126(11):1320-8.
crossref pmid
8. Brosens E, Felix JF, Boerema-de Munck A, de Jong EM, Lodder EM, Swagemakers S, et al. Histological, immunohistochemical and transcriptomic characterization of human tracheoesophageal fistulas. PLoS One 2020;15(11):e0242167.
crossref pmid pmc
9. Kagalwalla AF, Akhtar N, Woodruff SA, Rea BA, Masterson JC, Mukkada V, et al. Eosinophilic esophagitis: epithelial mesenchymal transition contributes to esophageal remodeling and reverses with treatment. J Allergy Clin Immunol 2012;129(5):1387-96.e7.
crossref pmid pmc
10. Hoffmann TK, Sommer P, Bier H. [Collagen injection for augmentation of periprosthetic leakage after tracheo-esophageal voice restoration]. Laryngorhinootologie 2006;85(8):556-8 German.
crossref pmid
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